Hyperbilirubinémie néonatale prolongée associée à une mutation du gène UGT1A1 | Annales de pédiatrie

Le syndrome de Gilbert est le trouble héréditaire le plus fréquent du métabolisme de Bilirubine. C’est une légère forme d’hyperbilirubinémie indirecte en l’absence d’hémolyse et d’une maladie du foie. Décrit pour la première fois en 1901, il est courant dans la population, avec une plus grande incidence chez les hommes. Le diagnostic est généralement effectué avec désinvolture, après une analyse systématique, chez les jeunes avec Jaundice légère et intermittente1. Bien qu’il soit bénin chez les adultes, chez les nouveau-nés, il peut produire une hyperbilirubinémie plus intense et plus longue2. Nous présentons le cas d’un nouveau-né avec une jaunisse non isolée dans laquelle le diagnostic moléculaire du syndrome de Gilbert a été confirmé.

fruit nouveau-né de la troisième grossesse (deux avortements précédents). Mère de 27 ans, avec groupe sanguin ou RH +. Les sergologies négatives et les congrès normaux de télégramme avec l’âge gestationnel se distinguent. La menace de livraison prématurée est présentée à la semaine 30 et le traitement tucolitique est indiqué. Démarrez la dynamique spontanée en semaine 37. Présentation Cefalic. Le parc est distoctif avec des spatules. L’Apgar est 8/10 et le poids de 3,340 g. Allaitement exclusivement. Le groupe sanguin du nouveau-né est ou rh +. À 3 jours de la vie, il entre dans l’unité néonatale de Jaundice avec des valeurs de 26 mg / DL bilirubine et 12% de perte de poids. La double photothérapie continue commence et la perfusion pour compléter la contribution des liquides; L’allaitement est temporairement remplacé par artificiel. Il présente une diminution progressive mais très lente de bilirubine avec des valeurs de 20 mg / DL à 17h00 du revenu et de 18 mg / dl à 40h. Analyse de sang et d’urine qui exclut l’infection, l’hépatique, la fonction thyroïdienne, l’extension sanguine périphérique, les réticulocytes, les paramètres d’hémolyse et les corps de réduction de l’urine, sans obtenir de modifications. Les potentiels évoqués par les ultrasons et auditifs abdominaux sont normaux. Après 4 jours, la photothérapie peut être enlevée. À 3 semaines de vie, une légère jaunisse avec des valeurs indirectes de bilirubine de 11 mg / dl persiste. Nous recevons la détermination du glucose-6-phosphate déshydrogénase (G6PDH) qui est normale et l’analyse moléculaire du syndrome de Gilbert, qui est positive.

Le syndrome de Gilbert est due à un déficit partiel de glucuroconjugation de la bilirubine par Réduire l’activité de l’uridine d’enzyme hépatique-diphosphoglucuronosyltransférase (UGT1A1) 2. Le gène qui code est trouvé dans le bras long du chromosome 2. Les premières mutations ont été identifiées en 1995 et le plus fréquent est l’insertion de 2 nucléotides (TA) dans le promoteur du gène. Cela entrave le début de la transcription et réduit l’activité enzymatique jusqu’à 30% de la normale3.

30% de la population est hétérozygote et 9% homozygote pour la variante du promoteur. L’héritage est autosomique récessif avec une pénétrance incomplète. On pense donc que les facteurs environnementaux influencent l’expression du gène. Malgré l’héritage, l’histoire de la famille n’est pas toujours présente3.

Le grave déficit de cette enzyme provoque le syndrome de Crigler-Najjar, dans lequel la mutation produit un codon d’arrêt ou une substitution d’acide aminé, de sorte que l’enzyme est absent, sans activité ou avec une activité minimale et la clinique est beaucoup plus grave dans les premiers jours de la vie1.

chez des nouveau-nés en bonne santé, l’enzyme est immature et n’atteint pas l’activité normale jusqu’à 3 mois. L’homozygote de la mutation a une incidence plus élevée de jaunisse dans les 2 premiers jours de la vie3. Plusieurs études démontrent une prédisposition génétique pour une jaunisse prolongée dans l’allaitement 4 qui seraient liées à un polymorphisme dans le promoteur UGT1A15.

Bien qu’il s’agisse d’une boîte douce, si elle est combinée à d’autres causes de jaunisse, comme érythroenzimopathies La clinique peut être sérieuse6. Un exemple serait des patients atteints de 6PDH de déficit du glucose qui, en outre, sont homozygotes ou hétérozygotes pour le syndrome de Gilbert. Dans des crises hémolytiques, ils atteignent de plus grandes figures de bilirubine que ceux qui n’ont pas la mutation7.

Comme les nouveau-nés ont souvent une hyperbilirubinémie non conjuguée de la cause multifactorielle, un risque de kernicters et la prévalence élevée de cette mutation, nous devons Éliminez le syndrome de Gilbert dans l’étude de la jaunisse néonatale persistante.

Dans la population générale, des études inutiles doivent être évitées en étant une image bénigne1.Une plus grande incidence d’effets indésirables a été décrite par certains médicaments dans lesquels le métabolisme hépatique est diminué88, mais il a également été indiqué que des niveaux d’avocation légèrement élevés de bilirubine d’une manière chronique ont un effet antioxydant et que les personnes atteintes de génotype de Gilbert auraient moins d’incidence de certains cancers et en eux, l’apparition de l’athérosclérose serait plus tard.

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